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Lorsque Sir James Paget a décrit cette affection il y a plus de 100 ans, il pensait que les modifications osseuses observées chez les patients atteints étaient le résultat d'un processus inflammatoire. D'où la désignation d'ostéite déformante.
L'agent causal n'a pas encore été établi (1). On pense que des facteurs environnementaux et génétiques jouent un rôle (1).
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