Les patients atteints de la maladie de Caroli développent généralement des symptômes de cholangite aiguë pendant l'enfance ou au début de l'âge adulte.
Les caractéristiques cliniques possibles sont la fièvre, des douleurs abdominales, une jaunisse légère et un prurit. Le foie peut être sensible et légèrement augmenté de volume.
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